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癌|例|報! 告

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VoL22No、1,200665

661焉1本小児放射総(学会雑誌

ものが多い1.3.4).こうしたことから小児での傍卵 巣(傍卵管)蕊腫の報告は稀である1.2).

今lLll我々は右下腹部ソiiiをイミ訴に来院したが,痛 みの部位と腹部超音波検査やCT検査で異常所見 の部位が異なっていたため術前診lWi:に苦慮した傍 卵巣(傍卵管)嚢腫茎捻転の症例を経験したので、

若干の文献的考察を加えて報告する.

症例 症例:12歳女児

既往鵬:特記すべきことなし.

現病歴:31二I前より夜間になると消失するIF仲 心の腹痛を|=1党した.その鞭「|朝より右111堕部ソi荷 となり,38度台の発熱も認めるようになった.食 欲UIi下も兄られたため近医を受診し,虫IiE炎が疑 われたため当院救命センターへ紹介となった.

来院時は,右~1f腹部ソ,」11と発熱は認められたが,

111ii吐や卜痢は児られなかった.初潮は12年前にあっ たが,それ以降11経は兄られていなかった.

人院l1f現症:

身長142.3ClⅡ,体重39.8kg、体温38.5度,血圧 110/70mmHg,IllRl1{1118/分.McBurney点より2

横指k方を般強点として1リ腹部全体にBlumberg 徴候を認めた.腸管蛎動音の減弱も腹部全休に認 めた.またm1[腸診ではil当':11脇から2時方向に1刊萠 を認めた.

|、液および'11液生化学検査所見:

WBC20100/)雌(正常値:4000-8000/)(L().CRP

9.23mg/dl(疋常値:0.3mg/dl以「)で,その他の1m 液検査は'1ミ洲itilmlブリであった.

iiIiil鋤r見:

腹部iii純X線写真11k位像では.腸符ガスの拡張 はなく,明らかな異常は捌剛j来なかった.次に,

虫垂炎検索のために右下腹部超音波検査(Fig.1a)

を行ったが,右下腹部に盲腸に連続して正術の虫 嘔が確認された.骨盤腔超音波検査(Fig.1b)で は、jkJ嵐休部の左背I11lに数珠状に述続する低輝度 病変を認めた.病変の境界は明瞭,UIK均一なlノリ 部エコーを伴っており嚢胞性病変であることが 示唆された.ノf卵巣はlil定出来なかった.

腹部造影CT(Fig.2)では,腹部超音波検査と同 様に,了官休部ノf背側に集族した護胞が多数見ら れ多発性嚢胞性病変あるいは多胞性褒腫と答えら れた.嚢胞雌は1'1等度の造形効果を示しており大

,:鐘i篝|篝欝ilii鶴il霧:i::iililZ

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TransabdominaluItrasonography

a:Sagittalviewoftherightlowe「quadrantoftheabdomenfo「evaluationoftheappendix Theappendicitisisnormallyidentified(arrow).Thereisnoevidenceofacuteappendicitis b:Horizontalviewoftheleftlowerquadrantoftheabdomenforevaluationoftlleuterusand

adnexa

Multiplecysticlesionswiththickwallsaredepictedatthedorsalaspectoftheuterus Theseshowapearlnecklaceappearance.

Fig.1

66

VoL22Nol200667

きさは般大の鍵胞で直径約4cII1であった.一部の 鍵胞では,他の鍵11世のI/I部よりその1ノリ部の濃度が ややI蘭<鍵胞内||(、lの''1能'|'|;を示唆していた.ま たノ,;卵巣IMI脈の怒張と'1:illlfに,、剛;および「富内 腔の拡張が認められた.腹膜の1111Wおよび'lf1囎腔 内脂肪濃度の上界があり腹膜炎の合併が疑われた.

診lWrと総iii:

腹部超音波検査所兇と腹部造影CT所兄で,f 博と/,管卵符が同定されており,ノf卵巣が171定でき なかったことから,jjlI災llili傷茎捻jl砿が鮫も考えられ たが,卵樒拡張や鍵胞確が造影されていることか ら卵管膿揚,獲胞に-部(1)1mを伴ったものがある

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Fig2PelvicimagesofabdominalCT

MultiplecysticIesionscanbeidentifiedinthepelviccavilyattheleftdorsalaspectoftheuterus Tl1ecysiicwallsofthelesionsaremoderatelyenhanced、Ovarianveinsaredilated(blackarrow),

whichindicatesthepossibilityofvenouscongestionorinflammation、Inadditiononeofthecystic lesionshasaslightlyhigherdensityofcysticcontenithantheothers(whitea「row),which indicatesthepossibilityofintracystichemorrhage、Fattissueinthepelviccavityshowsadirtyfal

appearance,whichindicatesthepossibiIityofperitonitis.

謎 I

;;i鶴imii綴1』吝旨』后■0.

Fig.3

ExtirpatedIeftfallopiantubeandcysiicmasses・

MultipIecysticmassesarepresentalongthe leftfallopiantube(blackarrow).Thefallopian tubeshowsedematouschangeThelargest cystistwistedclockwisethroughseveral compIeteturnsaroundthefimbriaeofthetube (whitearrow)Thetwisiedmassandfimbriaeof thetubeincludehemorrhagicandnecrotic

areEls.

百国

百面

毛■

Fig4Histologicalsection(H-E)

Cysticmassincludesasinglelayerofcuboidal epithelium・Submucosalareashowsnecrotic changewithhemorrhage

67

68日本小児放射線ハデ:会維誌

ことよりチョコレート繼胞が雛別に挙がった.患者 の年齢,リ11巣,1ili脈の怒りlミル、,,Lよりリ'1】〔腫瘍茎捻'|咳 と診断し緊急1%1112を施iLた.IlMI1Xmr兄では,左 卵管は苦[リlな坪Il1EIjIi変化を,認めた.ノfDll管に沿っ て数lldiIの鍵胞が,認められ,そのうちの卵管采近傍 に存在しているひとつの鍵lluが」川I杵釆を巻き込む ように720度'1州111|りに|念'&〈し,IlIliil壊死していた.

左卵巣は'[常であった.リ,)j」:IMlU4ノリi;兄でも獲胸IvIミ 病変はj】|櫛に洲}ってイバILていた(Fig.3).捻'|鼠 していた獲胞のⅢ>iliM組織D「レムでは,lMi:は-#iのや や)iTii平な立方上皮で形成されておりl1ilI腱下組織 は出血と域タピで11iめられていた(Fig.4).雌終診 llilrは傍卵巣(勝り|剛;)幾1K裟捻'1鼠であった.

考察

胎生期に生殖符として'l1IiWVと'''1冊傍符(Miiller 管)の2つがrrh2している.’'11f州;と1:l11i`f傍符は 胎生第5~6週ではノMil'PWとしては/k分化な形で 件(けるが,’''''1V符は服)′|{輔4辿の後191には胎ノlz 期の'酊定的'汁''''1としてソ:′|iするll1liiYのルl<梢;として 機能する。Ili1iif傍榊は.lI11iW)'|リ父の陥人によっ て'111門の外'111仁発'1zする′M1I1Vil;で,Il11ii洲と、|/LiJ:

に走行して什洲111城に述する.Ilfi'1i筋5迦||から 後腎が苑'1iしはじめ、’乃児では,節8週からテス トステロンが11f)リムの1;,'i》Lから分泌されると,Il1li¥

管は尿櫛としての役ilillから,ノ|モダl1W1:への分化を始 め.精巣」二体,Wi符.I1$I'i楠を形成する。これに

対して女児では.女1tノlililII器の発生としてiII腎傍 管が分化し、r符およびリ11繍;を形成する.「|]腎管 はホルモン依イト性があるため,女児では通常退行 変性していく.このときの退行変11;がうまく行わ れずこのil1liWi;が逆残してしまうと,さまざまな名 称で呼ばれる11`(跡器Wとなる」4体的には.f盲.「ゴ タl-I1lI雌に沿って「↑ノドWlW`||}の|ハ1に管Ⅲ柵進物とし て辿残すれば,ガルトナー櫛,鍵Ⅲ【化すればガル トナー櫛礎l111i,’'1'iW1;の蚊万端が残7rすれば胞状 lIii,卵巣とml1補;とのlHlに残イける少数の盲状細笹

を卵巣上|イパ、などが挙げられる5)(Fig.5).傍卵巣

(傍DII櫛)鍵lKはおそらくこれらの疵跡器官を総称 したもので.jソ(樋にはり'1巣|を体を脂している'一`し6)。

これらはすべてiWIi冊附が災なるだけでいずれも '11腎管の泄残であり,Il11i1糊はもともと管状構造 物であるため多数の鍵胞がrM=する場合は数珠状 に迎なるltHlljjがある.ノドリ11:|リuでは.多数の愛胞が 卵符に沿ってイドイ[しており,lI1ii1髄の過残を裏付 ける所)[Lであった.

傍J''1》』(勝り'1/11;)鍵'11Kの|蚤)跡'1縦は,病」:111組織 学的に,nes()(]]elia1Iyl〕e,I〕aramcsonephrictype、

mesonel)hl・ictyl)eの3,「'1i)iIiに分li1iされる'一`L6〕.蚊 度的には,mcso(hclial1ypeもしくはmesonephric

typeの勝り11巣(傍1Ⅲ1イwIl;)ヅ馴,【の,|il砧が多い3).特に mes〔)theliallypeは''1:ホルモン感受'1;があるので3.61

末座lil}より経)》艦l(Ⅱ}に傍DIniL(傍卵桶;)鍵IllEの頗度 が商く,妊娠初lU1に勝り'1114(傍卵梼)鍵睡の噌人

appendixvesiculosa

Fig5Paraova「iancyst Paraovariancystsremain

WoIffianductelements、

TheWolffianductispre‐

sentalongtheMullerian ductThus,paraovarian cystsarisealongsidethe uterusandovary.

St

BHS

Vol、22N0.1,2()()669

し捻膳を起こす頻度が商いと勝えられている6.7).

またPel〕GFC)らは591ダ'1の傍」Ⅱ]》L(傍91噸:)111耐駈の検 ,;、1で11-15ルljiは31m(5.08%).41-45歳では13例

(22.03%)とfMiliしている.GenadryR7)らの132

例の傍卵》〔(傍卵椚;)鍵IKの検,下1でも,10-19歳 での頻度は51列(3.7%)と、M『している.これら の報iliを痔MiKしても,本h1i例は12歳であるため,

Niであることがわかる.

小リiLの傍jl1】i:(勝り1噸)腱Ⅲ[は,報告されている のは忠}1のイ'2齢が二次I化徴)U11iii後で.人きさも11【[

催5cII1以'二のものが多く,総'似<の頻度もi<Jい、lji

lIl1組織`】』:'19にはmesothelialtyl)Gのことが多い,L7).

これらは恐らく性ホルモンの彩禅と考えられる.

傍卵巣(傍IⅢ|柚;)麓l1lliはもともと符状のW|『造が髭 lMi化しているため.卵楠にi()って数珠状に鍵胞が 作圧することが特徴で,それを腹部,超音波検ifや CTでIiliらえることが'111奥と思われる.総'lhiが′|く じる場合,11虹(Ij造形CTでllW1;の汗lliK・不均・な 造影効采と」Lにリ11災脈脈の経イ}{や鍵胞Iノリ111,lmがI沼 められる.

小児の腹ソ,mの原|大1は多11'1にわたる.しかしなが ら小児は,;1Fえがあいまいなことが多く,’'11公)』:所兄 が取りづらいことも少なくない.lllrにイ|z災女児の 場合.二次Iyl;I1Miによって体)(!のみならず′Mil11器も ノ<きく変わI),幼児や成人では),LられないこのlMlH 1U1特イアのIJIミホルモンの影粋を更ける疾忠があるこ

とも忘れてはならない

おわりに

小リムでは怖な傍jlulL(傍l〕11僻)蕊ルド塔捻'|吠の1 例をW(I';した.卵将に添うような形で数」ijI()|ノヒに獲 胞性ソ,可変を認めた場合,勝り}]巣(傍911柚;)礎IMiを 疑う必喫があり,特に小リムでは二次性徴に112って 噸入することが多く拾'L<で発兄されることが多い ので11;通を艇する.

●文献

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69

70日木小児放射線学会雑誌

症例|轍冑

月経困難症を発症したC1oacalanⅢaly症例

一思春期における骨盤腔MRl画像診断の有用性一

田附裕子,窪田昭男,川原央好,奥111宏臣,大植孝治,井原欣幸,島l王|賢次1),

西川正則2)

大阪府立雌子保健総合医iljl(センター小リTl外科.|ii]泌尿器科1),|司放射線科2)

ACaseofCloacalAnolnalywithMenstrualMolimina;

SuggestionofPubertalIntrapelviclnvestigationbyMm

YukoTazuke,AkioKubota,HisayoshiKawahara,HiroomiOkuyama,

'makaharuOue,YoshiyukiIhara,KenjiShimada1),MasanoriNishikawa2)

DepartmentofPediatricSurgery,Urology1)andRadiology2),

Os3kHMedicalCentel・ElndReseal・chlnstiiuteh)rMalernalandChil(lHealth

AhW7zJcr

AZWcJcrlWereportacaseofmoliminaafteroperationfbrcloacalanomaly、A13-yeal毛oldgirlhada hematometrocolpossecondarytoundisc(〕veredcolpatresia,whichwaslinallysuggestedbymagnetic resonanceimaging(MRI).Shehadundergoneaposteriorsagittalanorecto-urethra-vaginoplaslyand intestinalvaginoplastyusingacolonsegmentafterHendrenn'smethodfOrcloacalanomalyat2yearsold Attheageo113years,shehadabdolninalpainsynchronizedwiththemenstrualcycle、Ultrasound examinalion(US)showedduplicatevaginaandduplicateuterusandacysticmasstotherightoItheneo‐

vaginaMRIwasperfOrmedtoinvestigatethedelailso[herpelvicanastomosis、MmandUSshowedright colpatresiaassociatedwithhematocolposasacysticmass、Anastomolicstenosisbetweentheneo-vagina andtheleftcolposwasalsodetectedbyMRIandUSTocreateanadequatedrainageroutean anastomosisbetweentherightcolposandtheneo-vaginawasperlOrmed,andtheleftanastomotic stenosiswasrelievedCloacalanomalyincludesmanyvariationsofmiiUerianductanomaly,andmay showcomPlicatedfmturesaftersurgery・MRIcanprovideklirlvaccurateinibrma1ionaboutcomplicated anatomy,andIacilitateadequatesurgeryfOrcloacalanomaly,especial]ywithaviewtocorrectivesulgely・

Thus,preoperativeMRIsurvey()fcloacalanomalyinana(loIescentheIpstorestorethedrainageroute andeventual]yimDroveDerlility.

K1gywoJ1dils Cノoaca/AnomaノyケMO/n77jna,h/emaiocolpos,PubeノTa/,MRノ

においては,葡率にMUller櫓;の発生異常が合併する ことがjil]られている'~3).このMiiller櫛の発生異

↑|:により実に多様な膣あるいは子`gの形態異常を はじめに

''11:腸11[門奇形,特にcloacalanomalyを伴う満捌

原稲受付日:2004年111三'25日,妓終受付ロ:2005イ'2101131「1

別刷請求先:〒565-0871吹lllTI了111111丘2-2大阪人学医学部小児外科111附裕子

7り

VoL22N().1,20〔)671

呈する').これらの形態y蝋による》|i)|ノ<は,一般 には、忠イポ!!lにllii}人科御〕!iで無11絲として光りIrし,

はじめて診IWrされることも多い.また.‐部の奇 形はRokitansky-Kiister-Hauser症候11ドと称される ことがある1.5).

我々は,I1iL}児,諺111「を含め新f'二児'91に,惨lljlrされた cloacalanomaly),,ii例において.膿形成を必腰とす る場合には,--lU1的にⅡ11]腸111JⅡj形成とl1illl」11にlIii形 成術を施rLている.しかし.初!U|のり,iiW11では朧 あるいは「1;「の機維なvariaUonに対する|・分な認 識がなく,忠〈fII1を迎え1-|経1mのドレナージが/f〈

1-分な症|クリが〈jV1ミしている.

今'11|我々は,11総|イ〈1難症を米したcloaca1 anomalyjIiilクリを経験した.本来.複11,ルな形態y1L↑i,

を'1』している上に、多'01のMijによるI(.'i度な噸ilf により,解(IF)::(19な'Miiが困雌となる.しかし.

術前のMRI検iffはこれらの複雑な解1W|判りllL1係 をl1Hらかにするのに」|弓術に有用であったので,,11,1 像を「''心に報('iする.

症例

11||に人]]|[1111の造設と勝11光)陸を造,殺した.|ル|腹 時の|ノミ]11Mm,,Lでは’膀胱後面に》liノした「宮と左 側卵巣がIiiI認されたが,右1111卵巣は1,iルビされな かった.

2歳'1I:にI-Iendrenn法6)に準じてI〕0steriorsagittal

anorecto-ul・cthro-vaginoplasty(PSARUVP)が行 われた.総|北ilM〃Hを形成して》ij<逆とし,「部ii1i:腸 を11Iいて|臓形成および直11脇11[''1|形成が行われた (Fig.1).

12歳の11総|ル|始後,激しいll2lilを|、'2つた11経匝|

難症を発症した.この際の腹部超lff波検査(US)

にてi衝棋、(;・朧と診Mjrされた.また.造設膣の右 I1Ul壁に接して3Cl11人のlm11iii(H)を認めた(Fig.2)。

Ⅶj初,このInIlRは,根治術後の吻介#11(/M(の膣 とif部'''1:)腸を111いて造識した膣;以|、.,造,没膣;

Vneo)の狭窄や術後癒着による器?〔的狭窄などに よりノ12じた11糊WIHlI11li(hematocolp()s)と考えられ た.|ノリ祝鈍|〈.経造設膣的にIInル11穿[lilllルナージ を施↑皿た.穿1IiU1ルナージ後,:|馴iは攻博した が,11経l1IiIIlにあわせて月絲|ホ1靴),iiはlIi燃した.

造,没11粥からの造形検査で,造投|隙は造影された が,ノ[ミイiの「W膣1人1腔は造形されなかった.その ため,11瀞IWlnLIEとの交迦は不1リ1であった(Fig.3).

先ノ<性形態州1に了術後の変化を↑|くう腹雑な内 性器の解H1]をll21iliiにIU握するため’1m|,盤MRI検査 (FSE・TR:3000,TE:82.9/EF)を施行した (Fig.4a9b,c,Fig.5).MRI水WIilrlllli像にて造設膣 リ,ii例:cloacala1l()nlaly術後の13職の女児.

3,l病聡:lMi11I1:後に1'-1:(|牒水1唖(hydrolTlGlr()c(〕11〕()s)

を合併したCl()acalanomalyと診断され.ノk後1

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Schemaofposteriorsagittalanorecto‐

urethro-vaginoplasty,Theposteriorsagittal anorecto‐urethra-vaginoplastyandintestinal vaginoplastyusingacolonsegmentafter Hendrenn,smethodwasperformedona2‐

year-oldgi「lwithcloacalanomaly.

(B:bladder,OL:IeftovalMR:rectumUr:

urethraUt:uterus,Vneo:neo-vagina)

Fig.1 □5一一

毎ヶ

Fig.2Ultrasoundexamination、Duplicatevagina anduterus,andhematocolposasacystic masslocatedonthe「ightoftheneo-vagina

(H:hematocolpoaVneo:neo-vaqina)

77

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